Leyişmaniyaz, tropik ve subtropik bölgelerde sık görülen ihmal edilmiş bir hastalıktır. Kutanöz leyişmaniyaz en sık görülen formu olsa da visseral leyişmaniyaz yüksek mortalite ile ilişkili olanıdır. Bu olgu sunumunda nedeni bilinmeyen ateş, takipne ve pansitopeni ile prezente olan 39 yaşında yatağa bağımlı bir kadın hasta rapor edilmektedir. Başka bir merkezde otoimmün pansitopeni tanısı ile kortikosteroid ve intravenöz immünoglobulin tedavileri, febril nötropeni için geniş spektrumlu antibiyotik tedavisi almıştır. Hastanın merkezimizde yapılan leyişmaniyaz rK39 dipstik testi pozitif sonuçlandı ve kemik iliği biyopsisinde amastigot formları görüldü. Hastaya visseral leyişmaniyaz tanısı konularak lipozomal amfoterisin B tedavisi başlandı. Klinik seyri invaziv mekanik ventilasyonu gerektirecek solunum yetmezliği ile komplike oldu. Tedaviye iyi yanıt veren hasta ekstübe edildi ve daha sonra taburcu edildi. Taburculuktan 6 ay sonraki kontrolünde relaps bulgusu saptanmadı.